perinatologyРоссийский вестник перинатологии и педиатрииRossiyskiy Vestnik Perinatologii i Pediatrii (Russian Bulletin of Perinatology and Pediatrics)1027-40652500-2228Ltd. “The National Academy of Pediatric Science and Innovation”10.21508/1027-4065-2023-68-4-91-XXperinatology-1854Research ArticleКЛИНИЧЕСКИЕ СЛУЧАИCLINICAL CASESЭктопия ткани щитовидной железы в корень языкаLingual thyroid ectopiahttps://orcid.org/0000-0001-9777-1220ДолгополовИ. С.DolgopolovI. S.

Игорь Станиславович Долгополов, д. м. н., зам. гл. врача по лечебной работе, зав. кафедрой

педиатрический факультет

кафедра педиатрии

170100

наб. Степана Разина, д. 23

Тверь

Tver

https://orcid.org/0000-0002-9404-6768ЮсуфовА. А.YusufovA. A.

Акиф Арифович Юсуфов, д. м. н., доц., зав. кафедрой

кафедра лучевой диагностики

Тверь

Tver

https://orcid.org/0000-0002-2641-3255АлейникЕ. Г.AleynikE. G.

Елена Геннадьевна Алейник, ординатор

педиатрический факультет

кафедра педиатрии

170100

ул. Советская, д. 4

Тверь

Tver

https://orcid.org/0000-0002-8398-7001РыковМ. Ю.RykovM. Yu.

Максим Юрьевич Рыков, д. м. н., доц., зав. кафедрой

кафедра онкологии, гематологии и лучевой терапии

129226

ул. Вильгельма Пика, д. 4, стр. 1

Москва

Moscow

wordex2006@rambler.ruГБУЗ Тверской области «Детская областная клиническая больница»; ФГБОУ ВО «Тверской государственный медицинский университет» Минздрава РоссииРоссияChildren’s Regional Clinical Hospital; Tver State Medical UniversityRussian FederationГБУЗ Тверской области «Детская областная клиническая больница»РоссияChildren’s Regional Clinical HospitalRussian FederationФГБОУ ВО «Российский государственный социальный университет»РоссияRussian State Social UniversityRussian Federation2023070920236849195Copyright © Ltd. “The National Academy of Pediatric Science and Innovation”, 20232023Ltd. “The National Academy of Pediatric Science and Innovation”Ltd. “The National Academy of Pediatric Science and Innovation”https://www.ped-perinatology.ru/jour/about/submissions#copyrightNoticehttps://www.ped-perinatology.ru/jour/article/view/1854

   Язычная щитовидная железа представляет собой аномальную массу эктопической ткани щитовидной железы, видимую в основании языка, вызванную эмбриологической аномалией в ее развитии. Идентификация и надлежащее лечение эктопии имеют важное значение в связи с возможным гипотиреозом и развитием обструктивных симптомов.

   Цель исследования

   Цель исследования. Представить случай лингвальной эктопии щитовидной железы у ребенка со случайно выявленным образованием корня языка на основании первичной ультразвуковой диагностики.

   Материалы и методы

   Материалы и методы. У мальчика 7 лет без клинических признаков гипотиреоза при плановом обследовании у оториноларинголога выявлено объемное бессимптомное образование корня языка.

   Результаты

   Результаты. По средней линии на корне языка имеется округлое, не смещаемое, безболезненное образование диаметром около 20 мм. Регионарные лимфатические узлы не увеличены. При ультразвуковом исследовании картина эктопированной ткани щитовидной железы в корень языка в отсутствие щитовидной железы в типичном месте на шее. Имеется субклинический гипотиреоз с уровнем тиреотропного гормона 12,8 мкМе/мл (норма 0,6–4,84 мкМе/мл). Наличие эктопии подтверждено результатами тиреосцинтиграфии с 99mTc-пертехнетатом. После лечения в течение 3 мес левотироксином 50 мкг/сут отмечены нормализация уровня тиреотропного гормона до 3,37 мкМЕ/мл и сокращение объема эктопированной ткани щитовидной железы с 3,3 до 2,13 мл.

   Заключение

   Заключение. Проведение ультразвукового исследования с допплеровским картированием обязательно и позволяет не только идентифицировать эктопированную ткань, но и выявить отсутствие щитовидной железы в типичной анатомической области на шее. Исследование гормонального состава крови и последующая сцинтиграфия позволяют поставить окончательный диагноз, оценить функцию эктопированного органа и определиться с вариантом медикаментозного и/или оперативного лечения.

   The lingual thyroid gland is an abnormal mass of ectopic thyroid tissue visible at the base of the tongue, caused by an embryological anomaly in the development of the thyroid gland. Identification and symptom-adapted treatment of ectopia are important in preventing hypothyroidism and development of obstructive symptoms.

   Purpose

   Purpose. To present a case of lingual ectopia of the thyroid gland in a child with an incidentally diagnosed formation of the root of the tongue based on primary ultrasound diagnosis.

   Material and methods

   Material and methods. A 7-year-old boy without clinical signs of hypothyroidism during a routine examination revealed a voluminous asymptomatic formation of the root of the tongue.

   Results

   Results. Along the midline at the root of the tongue there is a rounded, non-displaced, painless formation about 20 mm in diameter. Regional lymph nodes are not enlarged. The picture of ectopic thyroid tissue in the root of the tongue, in the absence of thyroid in a typical site on the neck. There is subclinical hypothyroidism with a TSH level of 12.8 mсME/mL (normal 0.6–4.84). The presence of ectopia was confirmed by scintigraphy with Technetium-99m pertechnetate. Normal TSH level of 3.37 mcME/mL and a reduction in the volume of ectopic thyroid tissue from 3.3 mL to 2.13 ml revealed 3 months after levothyroxine therapy at a dose of 50 mcg/day.

   Conclusion

   Conclusion. Ultrasound exam with Doppler mapping is mandatory and allows not only to identify ectopic tissue, but also to identify the absence of thyroid in a typical anatomical area on the neck. The study of the hormonal profile and subsequent scintigraphy make it possible to make a final diagnosis, assess the function of the ectopic organ and determine the option of drug and/or surgical treatment.

детиэктопиящитовидная железагипотиреозультразвуковое исследованиелевотироксинchildrenectopiathyroid glandhypothyroidismultrasound examinationlevothyroxineReferencesDolezal J., Vizda J., Horacek J., Spitalnikova S. Lingual thyroid: Diagnosis using a hybrid of single photon emission computed tomography and standard computed tomography. J Laryngol Otol 2013; 127(4): 432–434. DOI: 10.1017/S0022215112003246Dolezal J., Vizda J., Horacek J., Spitalnikova S. Lingual thyroid: Diagnosis using a hybrid of single photon emission computed tomography and standard computed tomography. J Laryngol Otol 2013; 127(4): 432–434. DOI: 10.1017/S0022215112003246Шредер Е.В., Вадина Т.А., Конюхова М.Б., Нагаева Е.В., Ширяева Т.Ю., Захарова С.М., и др. Эктопия щитовидной железы: особенности клиники и диагностики у детей. Проблемы эндокринологии 2022; 66(3): 76–85. DOI: 10.14341/probl12876Shreder E.V., Vadina T.A., Konyukhova M.B., Nagaeva E.V., Shiryaeva T.Y., Zakharova S.M. et al. Ectopic thyroid gland: clinical features and diagnostics in children. Problemy Endocrinologii 2022; 68(3): 76–85. (in Russ.) DOI: 10.14341/probl12876Barry Y., Bonaldi C., Goulet V., Coutant R., Leger J., Paty A. et al. Increased incidence of congenital hypothyroidism in France from 1982 to 2012: a Nation-wide multicenter analysis. Ann Epidemiol 2016; 26(2): 100–105.e4. DOI: 10.1016/j.annepidem.2015.11.005Barry Y., Bonaldi C., Goulet V., Coutant R., Leger J., Paty A. et al. Increased incidence of congenital hypothyroidism in France from 1982 to 2012: a Nation-wide multicenter analysis. Ann Epidemiol 2016; 26(2): 100–105.e4. DOI: 10.1016/j.annepidem.2015.11.005Baughman R.A. Lingual thyroid and lingual thyroglossal tract remnants. A clinical and histopathologic study with review of the literature. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1972; 34(5): 781–799. DOI: 10.1016/0030-4220(72)90296-4Baughman R.A. Lingual thyroid and lingual thyroglossal tract remnants. A clinical and histopathologic study with review of the literature. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1972; 34(5): 781–799. DOI: 10.1016/0030-4220(72)90296-4Toso A., Colombani F., Averono G., Aluffi P., Pia F. Lingual thyroid causing dysphagia and dyspnoea. Case reports and review of the literature. Acta Otorhinolaryngol Ital 2009; 29(4): 213–217.Toso A., Colombani F., Averono G., Aluffi P., Pia F. Lingual thyroid causing dysphagia and dyspnoea. Case reports and review of the literature. Acta Otorhinolaryngol Ital 2009; 29(4): 213–217.Patil M., Ayyar V., Bantwal G., Raman A., George B., Mathew V. Thyroid ectopia: A case series and literature review. Thyroid Res Pract 2015; 12: 110–115. DOI: 10.4103/0973–0354.157917Patil M., Ayyar V., Bantwal G., Raman A., George B., Mathew V. Thyroid ectopia: A case series and literature review. Thyroid Res Pract 2015; 12: 110–115. DOI: 10.4103/0973–0354.157917Aleid H., Alharbi A. Lingual thyroid: a systematic review of hormonal suppression treatment. J Otolaryngol ENT Res 2015; 2(3): 115–118. DOI: 10.15406/joentr.2015.02.00026.Aleid H., Alharbi A. Lingual thyroid: a systematic review of hormonal suppression treatment. J Otolaryngol ENT Res 2015; 2(3): 115–118. DOI: 10.15406/joentr.2015.02.00026.Альмяшев А.З. Эктопированная щитовидная железа : обзор литературы и анализ клинического наблюдения. Опухоли головы и шеи 2013; 4: 10–14. URL: https://www.elibrary.ru/item.asp?edn=sengcv&ysclid=lm8y24uumm939997498Almyashev A.Z. Ectopic thyroid: review of the literature and analysis of the clinical observation. Opukholi golovy i shei 2013; 4: 10–14. (in Russ.) URL: https://www.elibrary.ru/item.asp?edn=sengcv&ysclid=lm8y24uumm939997498Anton-Paduraru D.T., Bilha S., Miftode E.G., Iliescu M.L., Leustean L., Ungureanu M.C. Screening of Congenital Hypothyroidism in North-East Romania. Benefits and Messages for Further Improvement. Acta Endocrinol (Buchar) 2020;16(4): 437–442. DOI: 10.4183/aeb.2020.437Anton-Paduraru D.T., Bilha S., Miftode E.G., Iliescu M.L., Leustean L., Ungureanu M.C. Screening of Congenital Hypothyroidism in North-East Romania. Benefits and Messages for Further Improvement. Acta Endocrinol (Buchar) 2020;16(4): 437–442. DOI: 10.4183/aeb.2020.437Léger J., Olivieri A., Donaldson M., Torresani T., Krude H., van Vliet G., et al; ESPE-PES-SLEP-JSPE-APEG-APPES-ISPAE; Congenital Hypothyroidism Consensus Conference Group. European Society for Paediatric Endocrinology consensus guidelines on screening, diagnosis, and management of congenital hypothyroidism. J Clin Endocrinol Metab 2014; 99(2): 363–384. DOI: 10.1210/jc.2013–1891. Epub 2014 Jan 21Léger J., Olivieri A., Donaldson M., Torresani T., Krude H., van Vliet G., et al; ESPE-PES-SLEP-JSPE-APEG-APPES-ISPAE; Congenital Hypothyroidism Consensus Conference Group. European Society for Paediatric Endocrinology consensus guidelines on screening, diagnosis, and management of congenital hypothyroidism. J Clin Endocrinol Metab 2014; 99(2): 363–384. DOI: 10.1210/jc.2013–1891. Epub 2014 Jan 21Dutta D., Kumar M., Thukral A., Biswas D., Jain R., Ghosh S. et al. Medical management of thyroid ectopia:report of three cases. J Clin Res Pediatr Endocrinol 2013; 5(3): 212–215. DOI: 10.4274/Jcrpe.1103Dutta D., Kumar M., Thukral A., Biswas D., Jain R., Ghosh S. et al. Medical management of thyroid ectopia:report of three cases. J Clin Res Pediatr Endocrinol 2013; 5(3): 212–215. DOI: 10.4274/Jcrpe.1103Barbieri A., Prasad M.L., Gilani S.M. Thyroid tissue outside the thyroid gland: Differential diagnosis and associated diagnostic challenges. Ann Diagn Pathol 2020; 48: 151584. DOI: 10.1016/j.anndiagpath.2020.151584Barbieri A., Prasad M.L., Gilani S.M. Thyroid tissue outside the thyroid gland: Differential diagnosis and associated diagnostic challenges. Ann Diagn Pathol 2020; 48: 151584. DOI: 10.1016/j.anndiagpath.2020.151584Skordis N., Toumba M., Savva S.C., Erakleous E., Topouzi M., Vogazianos M., Argyriou A. High prevalence of congenital hypothyroidism in the Greek Cypriot population: results of the neonatal screening program 1990–2000. J Pediatr Endocrinol Metab 2005; 18(5): 453–461. DOI: 10.1515/jpem.2005.18.5.453Skordis N., Toumba M., Savva S.C., Erakleous E., Topouzi M., Vogazianos M., Argyriou A. High prevalence of congenital hypothyroidism in the Greek Cypriot population: results of the neonatal screening program 1990–2000. J Pediatr Endocrinol Metab 2005; 18(5): 453–461. DOI: 10.1515/jpem.2005.18.5.453Karakoc-Aydiner E., Turan S., Akpinar I., Dede F., Isguven P., Adal E. et al. Pitfalls in the diagnosis of thyroid dysgenesis by thyroid ultrasonography and scintigraphy. Eur J Endocrinol 2012; 166(1): 43–48. DOI: 10.1530/EJE-11–0140Karakoc-Aydiner E., Turan S., Akpinar I., Dede F., Isguven P., Adal E. et al. Pitfalls in the diagnosis of thyroid dysgenesis by thyroid ultrasonography and scintigraphy. Eur J Endocrinol 2012; 166(1): 43–48. DOI: 10.1530/EJE-11–0140Tritou I., Vakaki M., Sfakiotaki R., Kalaitzaki K., Raissaki M. Pediatric thyroid ultrasound: a radiologist’s checklist. Pediatr Radiol 2020; 50(4): 563–574. DOI: 10.1007/s00247–019–04602–2Tritou I., Vakaki M., Sfakiotaki R., Kalaitzaki K., Raissaki M. Pediatric thyroid ultrasound: a radiologist’s checklist. Pediatr Radiol 2020; 50(4): 563–574. DOI: 10.1007/s00247–019–04602–2Iranpour R., Hashemipour M., Amini M., Talaei S.M., Kelishadi R., Hovsepian S. et al. [Tc]-99m thyroid scintigraphy in congenital hypothyroidism screening program. J Trop Pediatr 2006; 52(6): 411–415. DOI: 10.1093/tropej/fml038Iranpour R., Hashemipour M., Amini M., Talaei S.M., Kelishadi R., Hovsepian S. et al. [Tc]-99m thyroid scintigraphy in congenital hypothyroidism screening program. J Trop Pediatr 2006; 52(6): 411–415. DOI: 10.1093/tropej/fml038van Trotsenburg P., Stoupa A., Léger J., Rohrer T., Peters C., Fugazzola L. et al. Congenital Hypothyroidism: A 2020–2021 Consensus Guidelines Update-An ENDO-European Reference Network Initiative Endorsed by the European Society for Pediatric Endocrinology and the European Society for Endocrinology. Thyroid 2021; 31(3): 387–419. DOI: 10.1089/thy.2020.0333van Trotsenburg P., Stoupa A., Léger J., Rohrer T., Peters C., Fugazzola L. et al. Congenital Hypothyroidism: A 2020–2021 Consensus Guidelines Update-An ENDO-European Reference Network Initiative Endorsed by the European Society for Pediatric Endocrinology and the European Society for Endocrinology. Thyroid 2021; 31(3): 387–419. DOI: 10.1089/thy.2020.0333Perry R.J., Maroo S., Maclennan A.C., Jones J.H., Donaldson M.D.C. Combined ultrasound and isotope scanning is more informative in the diagnosis of congenital hypothyroidism than single scanning. Arch Dis Child 2006; 91(12): 972–976. DOI: 10.1136/adc.2006.096776Perry R.J., Maroo S., Maclennan A.C., Jones J.H., Donaldson M.D.C. Combined ultrasound and isotope scanning is more informative in the diagnosis of congenital hypothyroidism than single scanning. Arch Dis Child 2006; 91(12): 972–976. DOI: 10.1136/adc.2006.096776El-Shafie O.T., Hussain S., Sankhla D., Woodhouse N. Radioactive iodine-131 therapy in the management of ectopic thyroid tissue. Sultan Qaboos Univ Med J 2014; 14(4): e571–4.El-Shafie O.T., Hussain S., Sankhla D., Woodhouse N. Radioactive iodine-131 therapy in the management of ectopic thyroid tissue. Sultan Qaboos Univ Med J 2014; 14(4): e571–4.Mussak E.N., Kacker A. Surgical and medical management of midline ectopic thyroid. Otolaryngol Head Neck Surg 2007; 136(6): 870–872. DOI: 10.1016/j.otohns.2007.01.008Mussak E.N., Kacker A. Surgical and medical management of midline ectopic thyroid. Otolaryngol Head Neck Surg 2007; 136(6): 870–872. DOI: 10.1016/j.otohns.2007.01.008

The authors declare that there are no conflicts of interest present.