perinatologyРоссийский вестник перинатологии и педиатрииRossiyskiy Vestnik Perinatologii i Pediatrii (Russian Bulletin of Perinatology and Pediatrics)1027-40652500-2228Ltd. “The National Academy of Pediatric Science and Innovation”10.21508/1027-4065-2024-69-2-50-55perinatology-1970Research ArticleОРИГИНАЛЬНЫЕ СТАТЬИORIGINAL ARTICLESПопуляционные частоты гипоспадии по данным мониторинга врожденных пороков развития в регионах Российской ФедерацииPopulation prevalence of hypospadias according to monitoring of congenital malformations in the regions of the Russian Federationhttps://orcid.org/0000-0003-0623-0301ДемиковаН. С.DemikovaN. S.

Демикова Наталия Сергеевна - д.м.н., доц., гл. науч. сотр. отдела информационных технологий и мониторинга; зав. кафедрой медицинской генетики

125412 Москва, ул. Талдомская, д. 2

Moscow

ns_d@rambler.ruhttps://orcid.org/0000-0003-0261-8181ПодольнаяМ. А.PodolnayaM. A.

Подольная Марина Аркадьевна - ст. науч. сотр. отдела информационных технологий и мониторинга

125412 Москва, ул. Талдомская, д. 2

Moscow

ОСП «Научно-исследовательский клинический институт педиатрии и детской хирургии им. академика Ю.Е. Вельтищева» ФГАОУ ВО РНИМУ им. Н.И. Пирогова Минздрава России; ФГБОУ ДПО «Российская медицинская академия непрерывного профессионального образования» Минздрава РоссииРоссияVeltischev Research and clinical Institute for pediatrics and pediatric surgery at the Pirogov Russian National Research Medical University; Russian Medical Academy of Continuing Professional EducationRussian FederationОСП «Научно-исследовательский клинический институт педиатрии и детской хирургии им. академика Ю.Е. Вельтищева» ФГАОУ ВО РНИМУ им. Н.И. Пирогова Минздрава РоссииРоссияVeltischev Research and clinical Institute for pediatrics and pediatric surgery at the Pirogov Russian National Research Medical UniversityRussian Federation2024100520246925055Copyright © Ltd. “The National Academy of Pediatric Science and Innovation”, 20242024Ltd. “The National Academy of Pediatric Science and Innovation”Ltd. “The National Academy of Pediatric Science and Innovation”https://www.ped-perinatology.ru/jour/about/submissions#copyrightNoticehttps://www.ped-perinatology.ru/jour/article/view/1970

Гипоспадия — распространенный врожденный порок развития, распространенность которого широко варьируют в разных странах и разных географических регионах, что определяет необходимость получения собственных оценок частоты развития порока. Кроме того, в ряде исследований отмечается тенденция к росту частоте гипоспадии.Цель исследования. Оценка частоты развития гипоспадии и ее динамики в регионах Российской Федерации за период 2011–2021 гг.Материалы и методы. В исследование включены 22 региона РФ. Исследуемая выборка включала случаи гипоспадии среди живорожденных, мертворожденных и плодов. Число случаев гипоспадии равно 7071, общее число рождений за исследуемый период — 4 677 892. Для обработки полученных данных использована программа IBM SPSS Statistics 21. Для оценки частоты и факторов риска возникновения гипоспадии применена пуассоновская регрессия.Результаты. Общая по всем регионам частота развития гипоспадии составила 15,12 случая на 10 тыс. рождений. Частота развития всех случаев гипоспадии по регионам колебалась от 2,12 до 34,76 на 10 тыс. рождений. Не выявлено статистически значимых временных трендов в изменении частоты развития порока за исследуемый период. Среди всех случаев гипоспадии большинство представлено гипоспадией головки полового члена (Q54.0) — 5666 случаев, или 80,13%. В 99,41% случаев гипоспадия встретилась у живорожденных детей. Частота развития гипоспадии у детей повышалась с возрастом матери (старше 35 лет). Обсуждение. Впервые на основании данных мониторинга врожденных пороков развития получены оценки популяционной частоты развития гипоспадии. Поскольку гипоспадия относится к частым порокам, можно предполагать, что в регионах РФ с низкими частотами гипоспадии скорее всего имеется недоучет порока. Частота развития порока во времени оставалась стабильной, хотя во многих исследованиях обнаружен рост этого показателя. Для уточнения эпидемиологических характеристик гипоспадии необходимо продолжение исследований.

Hypospadias is a common congenital malformation, and its incidence varies widely between countries and geographic regions, making it necessary to obtain proprietary frequency estimates. In addition, a number of studies have noted a trend toward increased hypospadias.Purpose. The study aims at assessing the incidence and dynamics of hypospadias in the regions of the Russian Federation for the period 2011–2021.Material and methods. The study included 22 regions of the Russian Federation. The study sample included cases of hypospadias among live births, stillbirths, and fetuses. The number of cases of hypospadias is 7071, the total number of births during the study period is 4,677,892. IBM SPSS Statistics 21 was used to process the research materials. Poisson regression was used to assess the incidence and risk factors for hypospadias.Results. The overall incidence of hypospadias in all regions was 15.12 cases per 10,000 births. The incidence of all cases of hypospadias by region ranged from 2.12 to 34.76 per 10,000 births. There were no significant trends in changes in the frequency of the defect during the study period. Among all cases of hypospadias, the majority is represented by hypospadias of the glans penis (Q54.0) — 5666 cases or 80.13%. In 99.41% of cases, hypospadias occurred in live-born children. The incidence of hypospadias in children increased with maternal age (over 35 years).Discussion. For the first time, estimates of the incidence of hypospadias have been obtained based on monitoring data for congenital malformations. Since hypospadias is a common defect, it can be assumed that in regions of the Russian Federation with low frequencies of hypospadias, the defect is most likely underreported. The incidence of the defect has remained stable over time, although many studies have found an increase in the incidence of hypospadias. Continued research is needed to clarify the epidemiological characteristics of hypospadias.

детигипоспадияпопуляционная частотаврожденный порок развитияэпидемиологияchildrenhypospadiaspopulation frequencycongenital malformationepidemiologyReferencesFredell L., Iselius L., Collins A., Hansson E., Holmner S., Lundquist L. et al. Complex segregation analysis of hypospadias. Hum Genet 2002; 111(3): 231–234. DOI: 10.1007/s00439–002–0799-yFredell L., Iselius L., Collins A., Hansson E., Holmner S., Lundquist L. et al. Complex segregation analysis of hypospadias. Hum Genet 2002; 111(3): 231–234. DOI: 10.1007/s00439–002–0799-yvan der Zanden L.F., van Rooij I.A., Feitz W.F., Franke B., Knoers N.V., Roeleveld N. Aetiology of hypospadias: a systematic review of genes and environment. Hum Reprod Update 2012; 18: 260–283. DOI: 10.1093/humupd/dms002van der Zanden L.F., van Rooij I.A., Feitz W.F., Franke B., Knoers N.V., Roeleveld N. Aetiology of hypospadias: a systematic review of genes and environment. Hum Reprod Update 2012; 18: 260–283. DOI: 10.1093/humupd/dms002Toppari J., Kaleva M., Virtanen H.E. Trends in the incidence of cryptorchidism and hypospadias, and methodological limitations of registry-based data. Hum Reprod Update 2001; 7: 282–286. DOI: 10.1093/humupd/7.3.282Toppari J., Kaleva M., Virtanen H.E. Trends in the incidence of cryptorchidism and hypospadias, and methodological limitations of registry-based data. Hum Reprod Update 2001; 7: 282–286. DOI: 10.1093/humupd/7.3.282Lowry R.B., Bedard T., Grevers X., Crawford S., Greenway S.C., Brindle M.E. et al. The Alberta Congenital Anomalies Surveillance System: a 40-year review with prevalence and trends for selected congenital anomalies, 1997–2019. Health Promot Chronic Dis Prev Can 2023; 43(1): 40–48. DOI: 10.24095/hpcdp.43.1.04Lowry R.B., Bedard T., Grevers X., Crawford S., Greenway S.C., Brindle M.E. et al. The Alberta Congenital Anomalies Surveillance System: a 40-year review with prevalence and trends for selected congenital anomalies, 1997–2019. Health Promot Chronic Dis Prev Can 2023; 43(1): 40–48. DOI: 10.24095/hpcdp.43.1.04Любченко Л.Н., Каприн А.Д. Клинико-эпидемиологические и репродуктивные аспекты гипоспадии. Педиатрия им. Г.Н. Сперанского 2023; 102(5): 190–198.Lyubchenko L.N., Kaprin A.D. Clinical, epidemiological and reproductive aspects of hypospadias. Pediatria n.a. G.N. Speransky 2023; 102(5): 190–198. (in Russ.) DOI: 10.24110/0031–403X-2023–102–5–190–198Николаев В.В., Солонцов Ю.Н. Эпидемиология и причины роста распространенности гипоспадии. Педиатрия 2018: 97(5): 112–117.Nikolaev V.V., Solontsov Yu.N. Epidemiology and causes of increased prevalence of hypospadias. Pediatria 2018; 97(5): 112–117. (in Russ.) DOI: 10.24110/0031–403X-2018–97–5–112–117Czeizel A., Toth J., Czvenits E. Increased birth prevalence of isolated hypospadias in Hungary. Acta Paediatr Hung 1986; 27: 329–337. DOI: 10.1016/j.reprotox.2013.09.007Czeizel A., Toth J., Czvenits E. Increased birth prevalence of isolated hypospadias in Hungary. Acta Paediatr Hung 1986; 27: 329–337. DOI: 10.1016/j.reprotox.2013.09.007Дубров В.И., Хмель Р.М., Строцкий А.В. Этиология и распространенность гипоспадии в Беларуси. Здравоохранение (Минск) 2011; 7: 13–16.Dubrov V.I., Khmel P.M., Strotskiy A.V. Hypospadias etiology and frequency in Belarus. Zdravookhranenie (Minsk) 2011; 7: 13–16. (in Russ.)Yu X., Nassar N., Mastroiacovo P., Canfield M., Groisman B., Bermejo-Sánchez E. et al. Hypospadias Prevalence and Trends in International Birth Defect Surveillance Systems, 1980–2010. Eur Urol 2019; 76(4): 482–490. DOI: 10.1016/j.eururo.2019.06.027Yu X., Nassar N., Mastroiacovo P., Canfield M., Groisman B., Bermejo-Sánchez E. et al. Hypospadias Prevalence and Trends in International Birth Defect Surveillance Systems, 1980–2010. Eur Urol 2019; 76(4): 482–490. DOI: 10.1016/j.eururo.2019.06.027Paulozzi L.J., Erickson J.D., Jackson R.J. Hypospadias trends in two US surveillance systems. Pediatrics 1997; 100:831–834. DOI: 10.1542/peds.100.5.831Paulozzi L.J., Erickson J.D., Jackson R.J. Hypospadias trends in two US surveillance systems. Pediatrics 1997; 100:831–834. DOI: 10.1542/peds.100.5.831Martínez-Frías M.L., Prieto D., Prieto L., Bermejo E., Rodríguez-Pinilla E., Cuevas L. Secular decreasing trend of the frequency of hypospadias among newborn male infants in Spain. Birth Defects Res A Clin Mol Teratol 2004; 70: 75–81. DOI: 10.1002/bdra.10149Martínez-Frías M.L., Prieto D., Prieto L., Bermejo E., Rodríguez-Pinilla E., Cuevas L. Secular decreasing trend of the frequency of hypospadias among newborn male infants in Spain. Birth Defects Res A Clin Mol Teratol 2004; 70: 75–81. DOI: 10.1002/bdra.10149European Platform on Rare Disease Registrarion. https:// eu-rd-platform.jrc.ec.europa.eu/eurocat/eurocat-data/prevalence_en / Ссылка активна на 19.02.2024.European Platform on Rare Disease Registrarion. https:// eu-rd-platform.jrc.ec.europa.eu/eurocat/eurocat-data/prevalence_en / Ссылка активна на 19.02.2024.Ghirri P., Scaramuzzo R.T., Bertelloni S., Pardi D., Celandroni A., Cocchi G. et al. Prevalence of hypospadias in Italy according to severity, gestational age and birthweight: an epidemiological study. Italian J Pediatr 2009; 35: 18. DOI: 10.1186/1824–7288–35–18Ghirri P., Scaramuzzo R.T., Bertelloni S., Pardi D., Celandroni A., Cocchi G. et al. Prevalence of hypospadias in Italy according to severity, gestational age and birthweight: an epidemiological study. Italian J Pediatr 2009; 35: 18. DOI: 10.1186/1824–7288–35–18Nazer J., Cifuentes L., Hubner M.E., Ramírez R., Ruiz G., Pizarro M.T. et al. Epidemiologic study of factors associated with hypospadias. Rev Med Chil 1992; 120(3): 244–249Nazer J., Cifuentes L., Hubner M.E., Ramírez R., Ruiz G., Pizarro M.T. et al. Epidemiologic study of factors associated with hypospadias. Rev Med Chil 1992; 120(3): 244–249Calzolari E., Contiero M.R., Roncarati E., Mattiuz P.L., Volpato S. Aetiological factors in hypospadias. J Med Genet 1986; 23(4): 333–337. DOI: 10.1136/jmg.23.4.333Calzolari E., Contiero M.R., Roncarati E., Mattiuz P.L., Volpato S. Aetiological factors in hypospadias. J Med Genet 1986; 23(4): 333–337. DOI: 10.1136/jmg.23.4.333Porter M.P., Faizan M.K., Grady W., Mueller B.A. Hypospadias in Washington State: maternal risk factors and prevalence trends. Pediatrics 2005; 115(4): e495–499. DOI: 10.1542/peds.2004–1552Porter M.P., Faizan M.K., Grady W., Mueller B.A. Hypospadias in Washington State: maternal risk factors and prevalence trends. Pediatrics 2005; 115(4): e495–499. DOI: 10.1542/peds.2004–1552Loane M., Dolk H., Kelly A., Teljeur C., Greenlees R., Densem J. Paper 4: EUROCAT statistical monitoring: identification and investigation of ten-year trends of congenital anomalies in Europe. Birth Defects Res A Clin Mol Teratol 2011; 91(Suppl. 1): S31–43. DOI: 10.1002/bdra.20778Loane M., Dolk H., Kelly A., Teljeur C., Greenlees R., Densem J. Paper 4: EUROCAT statistical monitoring: identification and investigation of ten-year trends of congenital anomalies in Europe. Birth Defects Res A Clin Mol Teratol 2011; 91(Suppl. 1): S31–43. DOI: 10.1002/bdra.20778Bergman J.E., Loane M., Vrijheid M., Pierini A., Nijman R.J.M., Addor M.C. et al. Epidemiology of hypospadias in Europe: a registry-based study. World J Urol 2015; 33: 2159–2167. DOI: 10.1007/s00345–015–1507–6Bergman J.E., Loane M., Vrijheid M., Pierini A., Nijman R.J.M., Addor M.C. et al. Epidemiology of hypospadias in Europe: a registry-based study. World J Urol 2015; 33: 2159–2167. DOI: 10.1007/s00345–015–1507–6Agopian A.J. Descriptive epidemiology of hypospadias In: Hypospadias: risk factors, epidemiology and surgical outcomes. Editor Preston D.H. New-York, Nova Science Publishers Inc. 2015; p. 1–24Agopian A.J. Descriptive epidemiology of hypospadias In: Hypospadias: risk factors, epidemiology and surgical outcomes. Editor Preston D.H. New-York, Nova Science Publishers Inc. 2015; p. 1–24

The authors declare that there are no conflicts of interest present.